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Rev Bras Ortop (Sao Paulo)
Rev Bras Ortop (Sao Paulo)
10.1055/s-00042410
Revista Brasileira de Ortopedia
0102-3616
1982-4378
Thieme Revinter Publicações Ltda. Rua do Matoso 170, Rio de Janeiro, RJ, CEP 20270-135, Brazil

10.1055/s-0044-1786199
RBO-D-23-00165
Artigo Original
Mão
Conservative Treatment of Camptodactyly with use of Orthoses: A Retrospective Cohort
http://orcid.org/0000-0003-4899-4035
Oliveira Maria da Conceição Soares de 1
http://orcid.org/0000-0002-7309-9844
Figueiredo Felipe Soares 2
http://orcid.org/0000-0002-5341-3779
Aguiar Diego Pinheiro 2
1 Divisão de Pesquisa, Área de Reabilitação, Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad (INTO), Rio de Janeiro, RJ, Brasil
2 Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad (INTO), Rio de Janeiro, RJ, Brasil
Endereço para correspondência Maria Conceição Soares de Oliveira, Master in sciences applied to the musculoskeletal system Divisão de Pesquisa, Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad (INTO)Avenida Brasil 500, Caju, CEP: 20940-070, Rio de Janeiro, RJBrasilmcsoaresto@gmail.com
04 9 2024
8 2024
1 9 2024
59 4 e564e571
09 7 2023
15 1 2024
The Author(s). This is an open access article published by Thieme under the terms of the Creative Commons Attribution 4.0 International License, permitting copying and reproduction so long as the original work is given appropriate credit ( https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/ )
2024
The Author(s).
https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/ This is an open-access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution License, which permits unrestricted use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.
Objective  To evaluate the outcomes of conservative treatment using static orthoses manufactured by the Occupational Therapy Sector of our institution in participants with camptodactyly types I, II, and III in their rigid or flexible forms, to describe the demographic and clinical data, and to analyze the number of dropouts during the treatment period.

Methods  The Ethics in Human Research Committee approved the project under protocol number CAAE 20300419.3.0000.5273. All medical records used in the research were made available by our institution. In the present retrospective study, we did not use the informed consent form due to the impossibility of contacting the high number of participants. The study included medical records of 38 participants treated at the Occupational Therapy Outpatient Clinic from 2013 to 2019.

Results  Of the 54 fingers treated with orthoses, 38 were completely corrected. The rates of correction were as follows: type I in its rigid form – 100% type I in its flexible form – 81.2%; type II in its rigid form – 0%; type II in its flexible form – 100%; type III in its rigid form – 47.6%; and type III in its flexible form – 100%. Of the 93 fingers included in this study, 42% abandoned the treatment.

Conclusion  Static orthoses are a safe alternative to surgical procedures, with low execution complexity for camptodactyly treatment.

Keywords

finger joint
hand deformities, congenital
occupational therapy
orthosis
rehabilitation
Suporte Financeiro Os autores declaram que não receberam financiamento de agências dos setores público, privado ou sem fins lucrativos para a realização deste estudo. Financial Support The authors declare that they did not receive funding from agencies in the public, private, or not-for-profit sectors for the conduction of the present study.
==== Body
pmcIntroduction

Camptodactyly is a permanent flexion deformity of the proximal interphalangeal (PIP) joint in one or more fingers, except the thumb, of non-traumatic cause. 1 The fifth finger is generally the most affected, and it may present hyperextension of the metacarpophalangeal joint (MCP). 2 3 For Monteiro and Almeida, 4 camptodactyly is a flexion deformity in the anteroposterior plane ( Fig. 1 ).

Fig. 1 Clinical presentation of a patient with camptodactyly. Flexion of the proximal interphalangeal (PIP) joint of the fifth finger.

According to the classification by Benson et al., 5 camptodactyly consists of the following types: Type I – children's camptodactyly, the most common form, which often affects the little finger alone ( Fig. 2A ); type II – adolescent camptodactyly, which predominates in females and presents clinically as type-I ( Fig. 2B ); type III – it is present since birth, affects several fingers, and is often bilateral and associated with syndromes and other malformations; in addition, it features rigid and accentuated shapes ( Fig. 2C ).

Fig. 2 Types of camptodactyly according to the Benson et al. 5 classification. ( A ) Type I: PIP joint flexion in the middle and little fingers. ( B ) Type II: PIP joint flexion of the little finger. ( C ) Type III: PIP joint flexion in the middle, ring, and little fingers.

Camptodactyly is painless and affects approximately 1% of the population. 6 Some families present an autosomal dominant trait with variable penetrance. 7 In other cases, the deformity appears casually. Approximately 75% of the cases are bilateral and progress during the skeletal growth spurt, mainly in the age groups ranging from 1 to 4 and 10 to 14 years. 4

The fingers of camptodactyly subjects present several abnormal structures. Numerous abnormalities have been implicated as the primary cause, but with no consensus. 8 It can manifest as changes in various structures responsible for joint balance.

The patient may present shortening of the superficial flexor tendon of the finger, of the skin, of the PIP joint capsule, and aponeurosis, in addition to abnormalities in lumbrical muscle attachment, or intrinsic muscle insufficiency. All of these structures have been related to camptodactyly, but none of them has been proven to be an etiological factor. 1 2 8 9 10 11 12 13 14

Goffin et al. 15 reported that hand function is not affected in patients with up to 30° of flexion, with functional compromise above 60°. The most common complication of the surgical treatment for camptodactyly correction is the loss of total flexion of the finger. Almeida et al. 16 stated that incomplete extension is more desirable than deficient flexion. Patients must use orthoses even after the surgical treatment. 17 18 19 The use of orthoses ( Figs. 3A-D , 4A-C , and 5A-D ) for camptodactyly treatment is based on the principle of soft tissue remodeling, a fundamental concept for the theory and technique of immobilization known empirically since ancient times. Slow, gentle, prolonged stress causes soft tissues to remodel or grow. 20

Fig. 3 Models of static orthoses with dorsal support used for type-I camptodactyly. ( A ) Static orthosis for flexible camptodactyly on the little finger; ( B ) static orthosis for flexible camptodactyly in the middle finger; ( C ) static orthosis for rigid camptodactyly in the little finger with flexed metacarpophalangeal (MCP) joint, volar view; and ( D ) static orthosis for rigid camptodactyly in the little finger with flexed MCP joint, lateral view.

Fig. 4 Models of static orthoses with dorsal support for rigid type-II camptodactyly. ( A ) Bilateral rigid type-II camptodactyly: PIP joint flexion in the little finger; ( B ) static orthosis for rigid camptodactyly in the little finger with flexed MCP joint, dorsal view; and ( C ) short static orthoses for daytime use.

Fig. 5 Models of static orthoses with dorsal support used for rigid type-III camptodactyly. ( A ) Static orthosis for rigid camptodactyly in the little and ring fingers, lateral view; ( B ) static orthoses for rigid camptodactyly in the little and ring fingers of the right hand, and the little, ring and middle fingers of the left hand; ( C ) static orthosis for camptodactyly encompassing all fingers, with flexed MCP joint; and ( D ) static orthosis for camptodactyly encompassing all fingers and flexed MCP joint.

The primary reason to select an orthosis is the biological principle of connective tissue remodeling. This remodeling is a response to time and stress inflicted on the connective tissue, and it consists of a physical rearrangement of the tissue's extracellular matrix. It is not a quick process, and it is directly associated with the frequency of use and total time of daily use. 21 Joint contracture correction requires a constant and low-load force applied for a sufficient period to cause stretching and the creation of new tissue. Adjustments are also necessary to accommodate the changes achieved and maintain the alignment of mechanical force. Despite controversies regarding the mechanism of action on soft tissue, the result is an adaptation to the presence or absence of force, increasing or decreasing in size and remodeling to accommodate the stress received. 22 Living tissues have mechanical sensors to detect pressure, direct force changes, touch, and stretching. The key is to establish the amount of stimulus needed to promote cellular tissue modification and remodeling. Although the first observations of the influence of forces on the shape and function of tissues occurred around 150 years ago, there is still much to uncover. 23

The present study is relevant due to several camptodactyly types and structures potentially involved. In addition, the alternative of surgical treatment often results in the loss of complete flexion in the treated finger.

We aimed to evaluate the conservative treatment with static orthoses for all types of camptodactyly in patients treated at our service.

Materials and Methods

The Ethics in Human Research Committee approved the project of the present study under protocol number CAAE 20300419.3.0000.5273. All medical records used in the research were made available by our institution. The present retrospective study did not use the informed consent form due to the impossibility of contacting the high number of participants.

Study Design

The present observational retrospective cohort study included six cohorts, one for each type of camptodactyly (I, II, or III) with rigid or flexible presentation according to the Benson et al. classification. 5 For each of the six cohorts, we evaluated the proportion of patients achieving correction and the average time to correct the type and form of camptodactyly. We also assessed the frequency of affected fingers and the dropout rate from the conservative treatment. We considered camptodactyly correction as complete extension of the finger without loss of flexion.

Sample Composition

The present study included medical records from participants diagnosed by the Specialized Care Center (SCC) of the Hand with camptodactyly of types I, II, and III in their rigid or flexible forms. All medical records from patients undergoing surgery for other associated deformities or with another type of congenital deformity not related to camptodactyly were excluded.

Data Collection

We used the Epi Info (Centers for Disease Control and Prevention, Atlanta, GA, United States) software, version 7.2.3.1, and developed a form-type instrument specifically for the present research. Data collection followed the protocol created for the current study. We collected the demographic data of the 38 patients, in addition to camptodactyly data (affected finger, type and form of camptodactyly), as well as data on corrections and dropouts, and treatment time (date of birth, dates of the beginning and end of the follow-up, date when the camptodactyly correction was recorded, and date of dropout, if applicable).

Outcome

Deformity correction implies complete extension of the finger, with no loss of flexion. We calculated the correction proportion using the fingers of participants who adhered to the treatment and achieved correction of their type and form of camptodactyly. The dropout rate consisted of the fingers of participants who did not adhere to treatment for the time established in this cohort.

Statistical Analysis

The descriptive analysis used proportions for the categorical variables, and mean, standard deviation, median, minimum, maximum, and quartile values for the quantitative variables. Due to the low sample size, all comparative analyses consisted of non-parametric tests, such as the Wilcoxon-Mann-Whitney test. In addition, we presented the median and interquartile range of the six cohorts. Categorical variables were correlated in contingency tables and evaluated with the Fisher exact test.

Results

The current study analyzed data from the medical records of 38 participants and a total of 93 affected fingers. Table 1 describes the sociodemographic characteristics. There was no association between sex and camptodactyly types according to the Fisher exact test ( p  = 0.124).

Table 1 Distribution of the participants according to sex and camptodactyly type

Type	I	II	III	Total	p *	
Sex	Male	10	1	6	17	0.124	
Female	12	6	3	21	
Note: *Fisher exact test.

Table 2 shows the distributions of camptodactyly types and forms in each of the six cohorts. The rigid form prevailed in our sample, affecting 60 fingers (n = 93; 0  = 0.007). Considering each camptodactyly type, the rigid and flexible forms did not present the same proportions ( p  = 0.003) For type III, the prevalence of the rigid and flexible forms was different ( p  < 0.001), and the rigid form occurred in 85% of the affected fingers. Considering each finger ( Table 2 ), type II presented an association between the form and the affected finger ( p  = 0.005). The little finger demonstrates a greater prevalence of the rigid than the flexible form ( p  = 0.027).

Table 2 Prevalence of types and forms of camptodactyly per affected finger

Type	Form	N	Index	Middle	Ring	Little	p *	
I	Rigid	22	0	7	5	10	0.926	
Flexible	23	0	6	5	12	
Total	45	0	13	10	22		
II	Rigid	9	0	0	0	9	0.005	
Flexible	5	0	2	2	1	
Total	14	0	2	2	10		
III	Rigid	29	2	8	10	9	> 0.99	
Flexible	5	0	1	2	2	
Total	34	2	9	12	11		
Note: *Fisher exact test.

Table 3 shows that the little finger was the most affected ( p  < 0.001), representing 46% of the fingers with camptodactyly. The middle and ring fingers were equally affected (26%). The least affected finger was the index finger, representing 2% of the total. A total of 20 participants had unilateral involvement: 6 subjects had multiple fingers affected, and 14 had a single finger with camptodactyly. And 18 participants presented bilateral involvement, 10 of them with multiple fingers affected. One participant presented both forms, rigid and flexible, simultaneously.

Table 3 Occurrence of camptodactyly in the affected fingers

Type	N	Index: n (%)	Middle: n (%)	Ring: n (%)	Little: n (%)	p *	
I	45	0 (0.0)	13 (28.9)	10 (22.2)	22 (48.9)	< 0.001	
II	14	0 (0.0)	2 (14.3)	2 (14.3)	10 (71.4)	< 0.001	
III	34	2 (5.9)	9 (26.5)	12 (35.4)	11 (32.4)	0.023	
Total	93	2 (2.2)	24 (25.8)	24 (25.8)	43 (46.2)	< 0.001	
Note: *Proportion test.

Table 4 shows the dropout frequency. From the 93 fingers included, 39 abandoned the treatment. Type II had the highest (78.6%) dropout frequency, whereas type III had the lowest (23.5%). The proportion of dropouts among participants with type-III in the flexible form was of zero. Despite this, there was no association between camptodactyly form and dropout (type I: p  = 0.075; type II: p  > 0.99; and type III: p  = 0.309).

Table 4 Distribution of frequencies of the fingers of participants who dropped out of the treatment before achieving correction

Type	Form	N	Dropout: n (%)	p *	
I	Rigid	22	13 (59.1)	0.075	
Flexible	23	7 (30.4)	
Total	45	20 (44.4)		
II	Rigid	9	7 (77.8)	> 0.99	
Flexible	5	4 (80.0)	
Total	14	11 (78.6)		
III	Rigid	29	8 (27.6)	0.309	
Flexible	5	0 (0.0)	
Total	34	8 (23.5)		
Note: *Fisher exact test.

Table 5 shows the proportion of camptodactyly correction with static orthoses. Of the total of 54 fingers of participants adhering to the treatment, 38 (71.7%) presented complete correction. The correction rate was of 59% for fingers with rigid camptodactyly, and of 86% for fingers with flexible camptodactyly. There was no association between camptodactyly form and correction, but there was a trend favoring type III in the flexible form ( p  = 0.053).

Table 5 Distribution of frequencies of the fingers of participants who adhered to treatment and achieved camptodactyly correction

Type	Form	N	Correction: n (%)	p *	
I	Rigid	9	9 (100.0)	0.280	
Flexible	16	13 (81.2)	
Total	25	22 (88.0)		
II	Rigid	2	0 (0.0)	0.333	
Flexible	1	1 (100.0)	
Total	3	1 (33.3)		
III	Rigid	21	10 (47.6)	0.053	
Flexible	5	5 (100.0)	
Total	26	15 (57.7)		
Note: *Fisher exact test.

Table 6 shows the time required for correction. Type-I camptodactyly presented the shortest median time until correction (two months). Type-III rigid camptodactyly presented the longest median time until correction (24 months). There was no association regarding the time until correction between the rigid and flexible forms in type I ( p  = 0.705). We could not calculate this association for type II because there was no correction for the rigid form. Type III presented an association between the time until correction and the rigid or flexible forms. Correction of the flexible form occurred in sooner ( p  = 0.006).

Table 6 Distribution of the time in months until correction of camptodactyly with static orthoses

Type	Form	N	Mean	SD	Min.	Max.	Median	Q1	Q3	p *	
I	Rigid	9	7	±9	1	22	4	1	11	0.705	
Flexible	13	3	±4	1	15	2	2	4	
Total	22	5	±6	1	22	2	1	4		
II	Rigid	0	0	±0	0	0	0	0	0	NA	
Flexible	1	7	NA	7	7	7	7	7	
Total	1	7	NA	7	7	7	7	7		
III	Rigid	10	18	±8	9	24	24	9	24	0.006	
Flexible	5	6	±3	4	9	4	4	9	
Total	15	14	±9	4	24	9	9	24		
Abbreviations: Max, maximum; Min, minimum; NA, not applicable; Q1, first quartile; Q3, third quartile; SD, standard deviation.

Notes: *Mann-Whitney test. The values of mean ± SD, minimum, maximum, median, Q1, and Q3 refer to the months until correçtion.

Discussion

Consistent with the literature, 16 24 25 the little finger was the most affected in the sample of the present study. In contrast, the literature reported a bilaterality rate of 75%, 4 but this rate was lower than 50% in our patients. In a systematic review, Wang et al. 8 could not determine the best treatment for camptodactyly. However, there was consensus among the authors regarding the inaccuracy of the surgical outcome and the need to use orthoses before and after surgery.

The use of orthoses would be the way to maintain the correction achieved or even start it. Most of the articles in the literature agreed that the conservative approach with orthoses should be the first-line treatment, restricting surgery to severe cases that could not be corrected with the use of these devices. 5 8 9 14 15 17 18 24 26 27 28 29 30

The most common postoperative complications reported by Almeida et al. 16 were vascular structure injury, scar tension, and loss of full flexion of the treated finger. However, functionally, incomplete extension is better than loss of flexion. 16

The results of the current study provide evidence that keeping the finger in flexion for many years can lead to a structured deformity and possible ankylosis of the PIP joint. Therefore, ankylosis became a contraindication for conservative treatment in our service.

The dropout rate was high among participants of the present study, but the literature lacks data on dropout during conservative treatment. Participants with type-II camptodactyly presented the highest dropout rate, followed by subjects with type I (44%). Some participants with type-I camptodactyly had their first orthosis made and did not return. The dropout rate among participants with type-III camptodactyly was the lowest. We believe that, because of the severity of type-III camptodactyly, which affects several fingers simultaneously and has been associated with syndromes, 5 these participants have more reasons to remain in treatment and a higher commitment from their caregivers and legal guardians. For type II, which appears in adolescence, 5 participants may present higher rates of dropout because they are old enough to give their opinion, accept the deformity, and decide whether or not to continue with treatment. Another hypothesis for the high number of participants who abandoned treatment would be the fact that they were looking for a quick solution, such as surgery, and when they found another type of longer approach, they gave up. This data was not found in the literature, but was observed in the rehabilitation clinic for this population.

The main outcome, camptodactyly correction with static orthoses, was calculated only for the fingers of participants who adhered to the conservative treatment. Correction of the rigid form of type I was complete, and the flexible form was corrected in 81.2% of the cases. Type-II correction occurred in 33% of the cases, with the flexible form being completely corrected, as described by Goffin et al. 15 These authors reported that flexible type-II camptodactyly is more easily correctable with orthoses. For type III, the flexible form was completely corrected, while the rigid form presented a correction rate of 48%. Overall, rigid camptodactyly was corrected in 59% of the fingers, and flexible camptodactyly, in 86% of the fingers within the cohort observation period. It is worth highlighting that most subjects from our cohorts used orthoses with dorsal support, which have not been described in any study consulted. We believe that this difference facilitates deformity correction, as the dorsal support enables better positioning of the PIP joint in the orthosis.

Conclusion

The use of static orthoses for camptodactyly treatment, especially types I and III, started early and has proven to be a safe, effective, and low-complexity solution. After analyzing the data from our sample, we consider that conservative treatment can and should be indicated as the first alternative for camptodactyly correction. However, it is necessary to make it clear to the patient/legal guardian that discipline in the use of orthoses is a decisive factor in achieving the successful correction of the deformity.

Agradecimentos

Os autores gostariam e agradecer ao Dr. Anderson Vieira Monteiro e ao Dr. Saulo Fontes Almeida, médicos responsáveis pelo Centro de Atenção Especializada (CAE) da Mão do Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad (INTO).

Acknowledgments

The authors wou8ld like to thank Dr. Anderson Vieira Monteiro and Dr. Saulo Fontes Almeida, who are in charge of the Specialized Care Center (SCC) of the Hand at Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Haddad (INTO).

Tratamento conservador da camptodactilia com órteses: Coorte retrospectiva
Resumo

Objetivo  Avaliar os resultados do tratamento conservador com o uso de órteses estáticas confeccionadas pelo Setor de Terapia Ocupacional da nossa instituição em participantes com camptodactilia dos tipos I, II e III, em suas formas rígida ou flexível, descrever os dados demográficos e clínicos, e avaliar o número de abandonos no período do tratamento.

Métodos  O projeto foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa em Seres Humanos, com número de protocolo CAAE 20300419.3.0000.5273. Todos os prontuários utilizados na pesquisa foram disponibilizados pela nossa instituição. Não foi feito o uso de termo de consentimento livre e esclarecido (TCLE) para este estudo retrospectivo devido à impossibilidade de contactar o elevado número de participantes. Foram incluídos os prontuários de 38 participantes atendidos no Ambulatório de Terapia Ocupacional de 2013 a 2019.

Resultados  Dos 54 dedos tratados com órteses, 38 foram totalmente corrigidos. As taxas de correção foram as seguintes: tipo I na forma rígida –100%; tipo I na forma flexível –81,2%; tipo II na forma rígida – 0%; tipo II na forma flexível – 100%; tipo III na forma rígida –47,6%; e tipo III na forma flexível –100%. Do total de 93 dedos incluídos, 42% abandonaram o tratamento.

Conclusão  O uso de órteses estáticas é uma alternativa segura ao procedimento cirúrgico e de baixa complexidade de execução para o tratamento da camptodactilia.

Palavras-chave

articulações dos dedos
deformidades congênitas da mão
órteses
reabilitação
terapia ocupacional
Introdução

A camptodactilia se caracteriza por uma deformidade em flexão permanente da articulação interfalangeana proximal (IFP) de um ou vários dedos, exceto o polegar, de causa não traumática. 1 O quinto dedo é geralmente o mais acometido, e pode haver a presença de hiperextensão da articulação metacarpofalangeana (MCF). 2 3 Segundo Monteiro e Almeida, 4 a camptodactilia é uma deformidade em flexão no plano anteroposterior ( Fig. 1 ).

Fig. 1 Apresentação clínica de paciente com camptodactlia. Flexão da articulação interfalangeana proximal (IFP) do quinto dedo.

Segundo a classificação de Benson et al., 5 a camptodactilia se divide em: tipo I – camptodactilia infantil, que é forma mais comum, e geralmente acomete o dedo mínimo de forma isolada ( Fig. 2A ); tipo II – camptodactilia da adolescência, que é predominante no sexo feminino, e clinicamente se apresenta como a de tipo I ( Fig. 2B ); tipo III – presente desde o nascimento, acomete vários dedos, e é geralmente bilateral e associada a síndromes e outras malformações, com formas rígidas e acentuadas ( Fig. 2C ).

Fig. 2 Tipos de camptodactilia segundo a classificação de Benson et al. 5 ( A ) Tipo I: flexão da articulação IFP dos dedos médio e mínimo. ( B ) Tipo II: flexão da articulação IFP do dedo mínimo. ( C ) Tipo III: flexão da articulação IFP dos dedos médio, anelar e mínimo.

A camptodactilia é indolor, e afeta aproximadamente 1% da população. 6 Há famílias em que há um traço autossômico dominante com penetrância variável. 7 Em outros casos, a deformidade aparece de forma casual. Aproximadamente 75% dos casos são bilaterais e com progressão durante o estirão de crescimento esquelético, principalmente nas faixas etárias entre 1 e 4 e entre 10 e 14 anos. 4

Na camptodactilia, diversas estruturas se apresentam de forma anômala no dedo afetado. Várias delas foram implicadas como causa primária, mas não há consenso. 8 Ela pode se manifestar devido a alterações em várias estruturas responsáveis pelo equilíbrio articular.

Podem ser encontrados encurtamento do tendão flexor superficial do dedo, da pele, da cápsula articular da articulação IFP, da aponeurose, anomalias na inserção do músculo lumbrical, ou insuficiência na musculatura intrínseca. Todas essas estruturas foram relacionadas como causas da camptodactilia, mas nenhuma delas foi comprovada como fator etiológico 1 2 8 9 10 11 12 13 14

Goffin et al. 15 relataram que, nos pacientes que apresentam até 30° de flexão, a função da mão não é afetada, mas a partir de 60°, ela fica comprometida. O tratamento cirúrgico para correção da camptodactilia tem como complicação mais comum a perda da flexão total do dedo, e, de acordo com Almeida et al., 16 é mais desejável uma extensão incompleta do que a flexão deficiente. Além disso, mesmo em dedos tratados cirurgicamente, o uso de órteses é indicado. 17 18 19 O uso de órteses ( Figs. 3A-D , 4A-C e 5A-D ) para o tratamento da camptodactilia se dá pelo princípio da remodelação dos tecidos moles, um conceito fundamental para a teoria e técnica de imobilização conhecidas empiricamente desde os tempos antigos. Lento, leve e prolongado, o estresse faz com que os tecidos moles se remodelem ou cresçam. 20

Fig. 3 Modelos de órteses estáticas com apoio dorsal utilizadas para a camptodactilia do tipo I. ( A ) Órtese estática para camptodactilia flexível em dedo mínimo; ( B ) órtese estática para camptodactilia flexível em dedo médio; ( C ) órtese estática para camptodactilia rígida em dedo minimo com a articulação metacarpofalangeana (MCF) fletida, vista volar; e ( D ) órtese estática para camptodactilia rígida em dedo mínimo com a articulação MCF fletida, vista lateral.

Fig. 4 Modelos de órteses estáticas com apoio dorsal para a camptodactilia do tipo II rígida. ( A ) Camptodactilia do tipo II rígida bilateral: flexão da articulação IFP do dedo mínimo; ( B ) órtese estática para camptodactilia rígida em dedo minimo com a articulação MCF fletida, vista dorsal; e ( C ) órteses estáticas curtas para uso diurno.

Fig. 5 Modelos de órteses estáticas com apoio dorsal utilizadas para a camptodactilia do tipo III rígida. ( A ) Órtese estática para camptodactilia rígida em dedo minimo e anelar, vista lateral; ( B ) órteses estáticas para camptodactilia rígida em dedos mínimo e anelar da mão direita, e dedos mínimo, anelar e médio da mão esquerda; ( C ) órtese estática para camptodactilia englobando todos os dedos e com a articulação MCF fletida; e ( D ) órtese estática para camptodactilia englobando todos os dedos e com a articulação MCF fletida.

A razão primordial que direciona a escolha pelo uso de órteses é o princípio biológico de que os tecidos conjuntivos podem ser remodelados. A remodelação é uma resposta ao tempo e ao estresse que esse tecido recebe; é um rearranjo físico da matriz extracelular do tecido. Não é um processo rápido: está diretamente associado à frequência de uso e ao tempo total de uso diário. 21 Para alcançar a correção de contraturas articulares, força constante e de baixa carga deve ser aplicada por período suficiente para causar o estiramento e a criação de novo tecido. Também se fazem necessários ajustes para acomodar as alterações alcançadas e manter o alinhamento da força mecânica. Apesar das controvérsias acerca do mecanismo de ação sobre o tecido mole, o resultado é que ele se adapta à presença ou à ausência de força, e aumenta ou diminui de tamanho, se remodelando para acomodar o estresse recebido. 22 Tecidos vivos têm mecanossensores para detectar pressão e mudanças no direcionamento de forças; eles detectam o toque, a pressão e o alongamento. A chave é estabelecer a quantidade de estímulo necessário para promover a modificação e a remodelação do tecido celular. As primeiras observações da influência das forças sobre a forma e a função dos tecidos têm em torno de 150 anos. Mas ainda há muito a ser descoberto. 23

A relevância deste estudo se dá pela multiplicidade de tipos de apresentação da camptodactilia, pela multiplicidade de estruturas potencialmente envolvidas, e pela consideração de que a alternativa do tratamento cirúrgico geralmente acarreta a perda da flexão completa no dedo tratado.

O objetivo deste trabalho é avaliar o tratamento conservador com o uso de órteses estáticas em todos os tipos de camptodactilia nos pacientes atendidos no nosso serviço.

Materiais e Métodos

Este estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa em Seres Humanos sob o número CAAE: 20300419.3.0000.5273. Todos os prontuários utilizados foram disponibilizados pela nossa instituição. Não foi feito o uso de termo de consentimento livre e esclarecido (TCLE) neste estudo retrospectivo devido à impossibilidade de contactar o elevado número de participantes.

Desenho do Estudo

Trata-se de estudo observacional do tipo coorte retrospectivo. Foram definidas seis coortes, uma para cada tipo de camptodactilia (I, II ou III), com cada apresentação rígida ou flexível de acordo com a classificação de Benson et al.. 5 Para cada uma das seis coortes, foi avaliada a proporção de correção dos pacientes que aderiram ao tratamento e calculado o tempo médio para a correção do tipo e forma de camptodactilia. Foi verificada a frequência dos dedos acometidos. Também foi avaliada a proporção de abandono do tratamento conservador. Consideramos a correção da camptodactilia a extensão completa do dedo, sem perda da flexão.

Composição da Amostra

Foram incluídos neste estudo os prontuários de pacientes diagnosticados pelo Centro de Atenção Especializada (CAE) da Mão com camptodactilia dos tipos I, II e III em suas formas rígida ou flexível. Foram excluídos todos os prontuários de pacientes submetidos a cirurgia por outras deformidades associadas e pacientes portadores de outro tipo de deformidade congênita não relacionada com a camptodactilia.

Coleta de Dados

Foi utilizado o programa Epi Info (Centers for Disease Control and Prevention, Atlanta, GA, Estados Unidos), versão 7.2.3.1, e foi desenvolvido um instrumento do tipo formulário especificamente para esta pesquisa. Os dados foram coletados seguindo o protocolo criado para este estudo. Foram coletados os dados demográficos dos 38 pacientes, os dados referentes à ocorrência de camptodactilia (dedo acometido, tipo e forma de camptodactilia), além de dados sobre a correção ou o abandono, e o tempo de tratamento (data de nascimento, data de início e do final do acompanhamento, data do registro da correção da camptodactilia e data do abandono, caso houvesse).

Desfecho

Foi considerada como correção de deformidade a extensão completa do dedo, sem a perda da flexão. A proporção de correção foi calculada com os dedos dos participantes que aderiram ao tratamento e que atingiram a correção de seu tipo e forma de camptodactilia. A proporção de abandono foi calculada apenas para os dedos dos participantes que não aderiram ao tratamento pelo tempo estabelecido nesta coorte.

Análise Estatística

A análise descritiva foi feita com proporções para variáveis categóricas e para variáveis quantitativas, e foram utilizados valores de média e desvio padrão, mediana, mínimo, máximo e quartis. Devido ao baixo número amostral deste estudo, todas as análises comparativas foram feitas por meio de testes não paramétricos, como o teste de Wilcoxon-Mann-Whitney, e foram apresentadas a mediana e intervalo interquartil das seis coortes. Variáveis categóricas foram correlacionadas em tabelas de contingência e avaliadas pelo teste exato de Fisher.

Resultados

Neste estudo, foram analisados os dados dos prontuários de 38 participantes com um total de 93 dedos acometidos. As características sociodemográficas estão descritas na Tabela 1 . Não houve associação entre a variável sexo e os tipos camptodactilia de acordo com o teste exato de Fisher ( p  = 0,124).

Tabela 1 Distribuição dos participantes por sexo e tipo de camptodactilia

Tipo	I	II	III	Total	p *	
Sexo	Masculino	10	1	6	17	0,124	
Feminino	12	6	3	21	
Nota: *Teste exato de Fisher.

A Tabela 2 mostra as distribuições de ocorrência de camptodactilia em cada uma das seis coortes. A forma rígida prevaleceu nesta amostra, e estava presente em 60 dos 93 dedos ( p  = 0.007). Considerando cada tipo de camptodactilia, as formas rígida e flexível também não foram observadas nas mesmas proporções ( p  = 0.003). O tipo III teve prevalências diferentes entre as formas rígida e flexível ( p  < 0,001), e a forma rígida estava presente em 85% dos dedos acometidos. Quando consideramos as ocorrências em cada dedo ( Tabela 2 ), no tipo II há associação nas ocorrências entre a forma e o dedo acometido ( p  = 0.00 5). O dedo mínimo parece demonstrar maior prevalência da forma rígida em relação à flexível ( p  = 0.027).

Tabela 2 Prevalência dos tipos e formas de camptodactilia por dedo acometido

Tipo	Forma	N	Indicador	Médio	Anelar	Mínimo	p *	
I	Rígida	22	0	7	5	10	0,926	
Flexível	23	0	6	5	12	
Total	45	0	13	10	22		
II	Rígida	9	0	0	0	9	0,005	
Flexível	5	0	2	2	1	
Total	14	0	2	2	10		
III	Rígida	29	2	8	10	9	> 0,99	
Flexível	5	0	1	2	2	
Total	34	2	9	12	11		
Nota: *Teste exato de Fisher.

A Tabela 3 mostra que o dedo mínimo foi o mais acometido ( p  < 0,001), e representou 46% dos dedos com camptodactilia; dedos médios e anelares foram acometidos em 26% dos casos cada, e o dedo menos acometido foi o indicador, com 2% do total. Ao todo, 20 participantes tiveram acometimento unilateral: 6 participantes com múltiplos dedos acometidos e 14 com apenas 1 dedo com camptodactilia. E 18 participantes tiveram acometimento bilateral, sendo 10 com múltiplos dedos acometidos. Um participante apresentou as duas formas (rígida e flexível) concomitantemente.

Tabela 3 Ocorrência de camptodactilia nos dedos acometidos

Tipo	N	Indicador: n (%)	Médio: n (%)	Anelar: n (%)	Mínimo: n (%)	p *	
I	45	0 (0,0)	13 (28,9)	10 (22,2)	22 (48,9)	< 0,001	
II	14	0 (0,0)	2 (14,3)	2 (14,3)	10 (71,4)	< 0,001	
III	34	2 (5,9)	9 (26,5)	12 (35,4)	11 (32,4)	0.023	
Total	93	2 (2,2)	24 (25,8)	24 (25,8)	43 (46,2)	< 0,001	
Nota: *Teste de proporção.

A Tabela 4 mostra a frequência de abandono: dos 93 dedos dos participantes, 39 abandonaram o tratamento. O tipo II apresentou a maior frequência de abandono (78,6%), e o tipo III, a menor (23,5%). A proporção de abandono entre os participantes com a forma flexível foi de zero para o tipo III. Apesar disso, não houve associação entre a forma de camptodactilia e o abandono em nenhum tipo (tipo I: p  = 0.075; tipo II: p  > 0.99; e tipo III: p  = 0.309).

Tabela 4 Distribuição de frequências dos dedos de participantes que abandonaram o tratamento antes de alcançar a correção

Tipo	Forma	N	Abandono: n (%)	p *	
I	Rígida	22	13 (59,1)	0,075	
Flexível	23	7 (30,4)	
Total	45	20 (44,4)		
II	Rígida	9	7 (77,8)	> 0,99	
Flexível	5	4 (80,0)	
Total	14	11 (78,6)		
III	Rígida	29	8 (27,6)	0,309	
Flexível	5	0 (0,0)	
Total	34	8 (23,5)		
Nota: *Teste exato de Fisher.

A Tabela 5 mostra a proporção de correção da camptodactilia com o uso de órteses estáticas: Do total de 54 dedos de participantes que aderiram ao tratamento, 38 (71,7%) foram totalmente corrigidos. A camptodactilia rígida foi corrigida em 59% dos dedos, e a flexível, em 86%. Não houve associação entre a forma da camptodactilia e a correção, mas houve uma tendência no tipo III flexível ( p  = 0.053).

Tabela 5 Distribuição de frequências de dedos dos participantes que aderiram ao tratamento e alcançaram a correção da camptodactilia

Tipo	Forma	N	Correção: n (%)	p *	
I	Rígida	9	9 (100,0)	0,280	
Flexível	16	13 (81,2)	
Total	25	22 (88,0)		
II	Rígida	2	0 (0,0)	0,333	
Flexível	1	1 (100,0)	
Total	3	1 (33,3)		
III	Rígida	21	10 (47,6)	0,053	
Flexível	5	5 (100,0)	
Total	26	15 (57,7)		
Nota: *Teste exato de Fisher.

Na Tabela 6 estão os tempos necessários até a correção. A camptodactilia do tipo I foi a que levou O menor tempo mediano até a correção (dois meses). A camptodactilia do tipo III rígida teve o maior tempo mediano observado até a correção (24 meses). Não houve associação relativa ao tempo decorrido até a correção e as formas rígida e flexível no tipo I ( p  = 0,705), e no tipo II não foi possível calcular, porque não tivemos nenhuma correção na forma rígida, mas, no tipo III, houve associação entre o tempo decorrido até a correção e as formas rígida e flexível: a forma flexível foi corrigida em menor tempo ( p  = 0,006).

Tabela 6 Distribuição do tempo, em meses, decorrido até a correção da camptodactilia com o uso de órteses estáticas

Tipo	Forma	N	Média	DP	Mín.	Máx.	Mediana	Q1	Q3	p	
I	Rígida	9	7	±9	1	22	4	1	11	0,705	
Flexível	13	3	±4	1	15	2	2	4	
Total	22	5	±6	1	22	2	1	4		
II	Rígida	0	0	±0	0	0	0	0	0	NA	
Flexível	1	7	NA	7	7	7	7	7	
Total	1	7	NA	7	7	7	7	7		
III	Rígida	10	18	±8	9	24	24	9	24	0,006	
Flexível	5	6	±3	4	9	4	4	9	
Total	15	14	±9	4	24	9	9	24		
Abreviaturas: DP, desvio padrão; Máx., máximo; Mín., mínimo; NA, não se aplica; Q1, primeiro quartil; Q3, terceiro quartil.

Notas: *Teste de Mann-Whitney. Os valores de média ± DP, mínimo, máximo, mediana, Q1 e Q3 se referem aos meses decorridos até a correção.

Discussão

Assim como na literatura, 16 24 25 na amostra deste estudo, o dedo mínimo foi o mais afetado; mas, em relação à bilateralidade, que nos estudos consultados gira em torno de 75%, 4 na nossa amostra não chegou a 50% dos participantes. Na revisão sistemática feita por Wang et al., 8 não foi possível direcionar o melhor tratamento para a camptodactilia; entretanto, houve consenso entre os autores sobre a imprecisão do resultado cirúrgico e sobre a necessidade do uso de órteses como pré ou pós-intervenção.

O uso de órteses seria a forma de manter a correção alcançada ou até mesmo de iniciá-la. Em sua maioria, os artigos na literatura concordam que a abordagem conservadora com o uso de órteses deva ser a primeira escolha de tratamento, ficando a cirurgia restrita a casos muito graves que não tenham sido corrigidos com o uso das órteses. 5 8 9 14 15 17 18 24 26 27 28 29 30

As complicações mais comuns no pós-operatório relatadas por Almeida et al. 16 são: lesão de estruturas vasculares, tensão cicatricial e perda da flexão total do dedo tratado. Porém, funcionalmente, uma extensão incompleta é melhor do que a perda da flexão. 16

Os resultados deste estudo fornecem indícios de que a permanência do dedo em flexão por muitos anos pode levar a uma deformidade estruturada e possível anquilose da articulação IFP. Desta forma, a presença de anquilose se tornou uma contraindicação para o tratamento conservador no nosso serviço.

Houve um alto índice de abandono entre os participantes deste estudo; porém, na literatura consultada, não foi encontrado nenhum dado em relação ao abandono durante o tratamento conservador. Os participantes com camptodactilia do tipo II foram os que mais abandonaram (seguidos dos participantes do tipo I, com 44%). Alguns participantes com camptodactilia do tipo I compareceram para a confecção de uma primeira órtese e não retornaram. A proporção de abandono entre os participantes com camptodactilia do tipo III foi a menor de todas. Acreditamos que, devido à gravidade da camptodactilia do tipo III, que acomete diversos dedos simultaneamente e está ligada a síndromes, 5 esses participantes tenham mais motivos para permanecer em tratamento e tenham maior comprometimento por parte de seus cuidadores e responsáveis. Já para o tipo II, que tem seu surgimento na adolescência, 5 os participantes podem apresentar maiores proporções de abandono pelo fato de terem idade para opinar, aceitar a deformidade e decidir dar ou não seguimento ao tratamento. Outra hipótese para o elevado número de participantes que abandonaram o tratamento seria o fato de eles buscarem uma solução rápida, como uma cirurgia, e, ao encontrarem outro tipo de abordagem mais demorada, desistem. Esse dado não foi encontrado na literatura; é fruto da observação na clínica na área da reabilitação com essa população.

O desfecho principal, a correção da camptodactilia com o uso de órteses estáticas, foi calculado apenas com os dedos dos participantes que aderiram ao tratamento conservador. O tipo I da forma rígida foi totalmente corrigido, e a forma flexível foi corrigida em 81,2% dos casos. O tipo II foi corrigido em 33% dos casos, sendo a forma flexível totalmente corrigida, assim como descrito por Goffin et al., 15 que relatam que a camptodactilia do tipo II flexível é mais facilmente corrigível com uso de órteses. Para o tipo III, a forma flexível foi totalmente corrigida, e a rígida teve a proporção de 48% de correção. De forma global, a camptodactilia rígida foi corrigida em 59% dos dedos, e a flexível, em 86% dos dedos dentro do período de observação das coortes. É importante ressaltar que, na maioria da população deste estudo, foram utilizadas órteses com apoio dorsal, o que não está descrito em nenhum dos estudos consultados. Acreditamos que esse diferencial tenha sido um facilitador para o alcance da correção da deformidade, visto que o apoio dorsal permite um melhor posicionamento da articulação IFP na órtese.

Conclusão

O uso de órteses estáticas para o tratamento da camptodactilia, principalmente a dos tipos I e III, iniciado precocemente, se mostrou como uma solução segura, eficaz e de baixa complexidade de execução. Após a análise dos dados desta amostra, consideramos que o tratamento conservador pode e deve ser indicado como primeira alternativa para a correção da camptodactilia; porém, é necessário deixar claro ao paciente/responsável que a disciplina no uso das órteses é fator decisivo para o alcance da correção da deformidade.

Conflito de Interesses Os autores não têm conflito de interesses a declarar.

Trabalho desenvolvido no Programa de Mestrado Profissional em Ciências Aplicadas ao Sistema Músculo Esquelético do Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Hadad (INTO), Rio de Janeiro, RJ, Brasil.

Work carried out at the Professional Master's Program in Musculoskeletal Sciences, Instituto Nacional de Traumatologia e Ortopedia Jamil Hadad (INTO), Rio de Janeiro, RJ, Brazil.
==== Refs
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